Abstract

et tilfelle av monokorioniske tvillinggutter levert ved 34 ukers svangerskap etter indusert eggløsning med klomifen er beskrevet. En tvilling ble skrevet som blodgruppe AB og Den Andre Som B. Flowcytometri viste blodgruppe kimerisme. DNA-polymorfismeanalyse av perifere lymfocytter og hårrotceller viste at kimerismen var begrenset til blodcellene og de var dizygotiske.

Introduksjon

Souter et al. (2003) rapporterte at monokorionicitet ikke nødvendigvis betyr monozygositet. I deres tilfelle viste monokorioniske tvillinger, PRODUKTET AV IVF, uharmonisk sex, kromosomal kimær i perifere blodlymfocytter og normal karyotype i dyrkede hudfiblroblaster fra hver tvilling. Vi rapporterer monokorioniske dizygotiske tvillinger unnfanget av indusert eggløsning som var av samme kjønn med begrenset blodkimerisme.

Case report

en 27 år gammel primigravida kvinne som unnfanget av clomiphene citrate levert tvilling gutter på 34 svangerskapsuke Ved Cesearean seksjon. En ultralydstudie ved 12 ukers svangerskap hadde vist at hun hadde hatt en monokorionisk placenta. Twin A var en gutt med fødselsvekt på 2002 g og twin B var også en gutt med vekt på 2132 g, og begge tvillingene ble ventilert på grunn av respiratorisk nødsyndrom. En rutinemessig blodtype ved bruk av anti – a og – b sera ved fødselen viste at tvilling a var blodgruppe ‘ AB ‘og tvilling B var ‘B’. Deres far var ‘ AO ‘og mor VAR ‘AB’. En patologisk undersøkelse av placenta avslørte monokorionisk diamniotisk placenta som motsatte seg vår forståelse av at monokorioniske tvillinger skulle være monozygotiske.

Materialer og metoder

for å belyse motsetningen til monokorionicitet og forskjellige blodgrupper i tvillinger, med muntlig samtykke fra foreldrene, ble ulike blodgruppetyping for tvillingens røde celler foretatt med kommersielt tilgjengelig anti-sera for følgende blodgruppeantigener: Rh, MNS, Xg, P, Kell, Lutheran, Duffy, Kidd og Lewis. Flowcytometri av erytrocytene ble også gjennomført ved 3 måneders alder. For å demonstrere dizygositet, hla klasse ll DRB1 antigen av lymfocytter OG DNA polymorfisme av perifere lymfocytter og hårrotceller MED STR-Systemer (GenePrint fluorescerende STR-systemer; Promega Co., Madison, WI, USA) ble også analysert.

Resultater

Blodgrupper unntatt ABO-grupper var de samme i begge tvillingene (Tabell I), selv om det var mulig at svært subtil blodgruppe kimerisme ikke ble oppdaget fordi testen var hemagglutinering for anti-sera, og det kunne lett savne en liten mengde kimær blodgruppe. Flowcytometri viste kimerisme i blodgruppen, dvs. tvilling a hadde AB (88%)/b (12%) blodtype kimær og tvilling B hadde B (99%) / AB (1%) (Tabell I). HLA typing var identisk i begge tvillingene. DNA-polymorfismeanalyse viste imidlertid at fem loci ut av ni var forskjellige i perifere lymfocytter og hårrotceller mellom tvillingene. Av de fem forskjellige loci, to mindre band av allel som twin B hadde ble påvist i perifere lymfocytter av twin A (Tabell II).

Diskusjon

Monokorionisitet hadde vært karakteristisk for identiske tvillinger til Souter et al. (2003) rapporterte monokorioniske sex-uharmoniske tvillinger med blodcellekimerisme. Selv Om Nylander Og Osunkoya (1970) rapporterte delvis monokorionisk placentasjon av sex-uharmoniske tvillinger, har muligheten for eksistensen av monokorioniske dizygotiske tvillinger ikke blitt betalt mye oppmerksomhet på grunn av mangelen på cytogenetiske studier i deres rapport. I rapporten Fra Souter et al. tvillingene var uenige i kjønn og viste kimerisme av karyotype og genotyping av perifer lymfocytt. Dyrkede hudfibroblaster viste normal karyotype og forskjellige DNA-markører mellom tvillinger (Souter et al., 2003). I 2005 rapporterte Miura Og Niikawa (2005) fem Japanske tilfeller av monokorioniske dizygotiske tvillinger annet enn Souters tilfelle. Alle tilfeller var assosiert med assistert befruktning; tre tilfeller med IVF, en med indusert eggløsning og intrauterin inseminasjon og EN MED ICSI. Alle tilfeller var uharmoniske i kjønn og viste kimerisme av karyotype i perifere lymfocytter. I ett tilfelle viste dyrkede hudfibroblaster normal karyotype, og i et annet tilfelle ble det funnet en annen genotype i lymfocytter og hud. I et annet tilfelle ble bare blodgruppe kimerisme undersøkt. Forskjellig fra tidligere tilfeller, våre tvillinger var konkordant i kjønn og tvil om monokorionicity ble underholdt på grunn av blodtype splid. Flowcytometri og polymorfisme studie viste at hver tvilling hadde to populasjoner av erytrocytter og lymfocytter. Blod chimerism er forårsaket av placenta anastomoser som er svært vanlig i monokorionic placenta og tillater gjensidig intrauterin transfusjon av blod stamceller. Føtal immunologisk umodenhet tillater transfiserte stamceller å proliferere i den andres benmarg og resulterer i sameksistens av to populasjoner av blodceller i ett individ (van Dijk et al ., 1996).

Forklaringer på monokorionisk placentasjon hos dizygotiske tvillinger har blitt spekulert på. Nylander Og Osunkoya (1970) foreslo muligheten for fusjon av chorions tidlig i svangerskapet med påfølgende degenerasjon av smeltet chorions, men det har ikke vært noen rapport for å underbygge denne muligheten. Den andre muligheten er fusjon av to blastocytter før implantasjon (Souter et al ., 2003). Denne muligheten støttes av studien som indikerer fusjon av to blastocyster kan induseres in vitro under visse forhold (Tarkowski og Wojewodzka, 1982). Redline kommenterte i samme utgave Av Tidsskriftet Som Souter et al. at sammensmelting av blastocyster hadde vært ansett for å være usannsynlig siden blastocyster er omgitt av den apikale overflaten av et tett epitellag. Likevel spekulerte han på at det kan være en veldig kort periode hvor to pre-blastocyster er i stand til å smelte (Redline, 2003), men I Souters tilfelle ble oocytter dyrket til blastocyststadiet og overført i livmoren. Miura Og Niikawa (2005) uttalte at assistert klekking, samtidig embryooverføring, bruk av befruktede oocytter som har utviklet seg til blastocyststadiet, og cellekulturprosedyrer som fører til endringer i cellens overflate, kan alle øke sjansen for en cellefusjon.

En annen mulighet er binovulær follikkelbefruktning. En binovulær follikkel, som har to oocytter omgitt av enkelt zona pellucida, har blitt rapportert hos mennesker som hadde fått gonadotropiner (Papadaki, 1978). En eller begge oocytter i en binovulær follikkel er rapportert å være befruktet, men det har ikke vært rapportert om etablering av en levedyktig graviditet (Zeilmaker et al., 1983; Ben-Rafael et al., 1987; Ron-El et al., 1990; Safran et al., 1998; Vicdan et al., 1999). I vårt tilfelle ble tvillinger oppfattet med klomifen uten kunstig manipulasjon. Derfor er det tenkelig at en binovulær follikkel indusert av et høyt nivå av gonadotropin på grunn av klomifen, fører til tett apposisjon av to embryoer og monokorionisk placentasjon med karanastomoser og resulterer i blodkimerisme.Uansett hva den underliggende mekanismen kan være, når uharmoniske kjønn eller forskjellige blodgrupper som synes uforenlige med monokorionisitet ikke eksisterer, ville monokorioniske dizygotiske tvillinger lett bli forvekslet som monokorioniske monozygotiske tvillinger. Selv om monokorionisk placenta ikke er vanlig ved assistert befruktning tvillinger, bør bestemmelse av monozygositet hos monozygositet hos monokorioniske tvillinger unnfanget ved assistert befruktning gjøres med forsiktighet.

Bekreftelse

vi takker Dr H. Shibahara for nyttig kommentar og Ms Y. Nakaki for blodtype.

(

) Binovulære follikler i den voksne humane eggstokken.

,

-350.

(

) Nonidentical tvillinger med en enkelt placenta—disproving dogma i perinatal patologi.

,

-114.

,

-2578.