要約

En caul分娩は、羊水嚢内に完全に含まれてお届けされる胎児として定義され、1 80,000人の生産よりも一般的ではないと考えられている。 腹部または帝王切開と比較して膣en caul出生は最もまれなサブタイプです。 ほとんどのen caul出生は、未熟児と低重力に関連付けられています。 未熟児、高重力、膣エンカウル出産、および重度の産後合併症の組み合わせは、以前に記載されていません。 我々は12のgravidaを持つ女性を報告します23週の非常に早産妊娠年齢で新生児の女性エンカウルを膣に提供します。 新生児はその後代償不全を起こし，呼吸窮迫を受け，両側脳室内出血と診断された。 状態の悪化のために、支持療法は除去され、幼児は配達の5日後に死亡したと発音された。

1. はじめに

妊娠中、胎児は羊膜嚢（”羊膜”または”尾”としても知られている）に囲まれています。 通常の送達では、羊膜嚢が破裂し、胎児は膣開口部を介して送達される。 「尾」送達は、羊膜嚢の一部が送達時に新生児にまだ付着しており、通常は頭部または胴体に付着している場合に生じる。 Caul送達のサブタイプである「en caul」送達は、無傷の羊膜全体が新生児とともに送達されるときに起こる。 腹部（または帝王切開）en caul配達は外科技術と意図的に行うことができますが腟en caul配達は自発的に起こります;そのように、腟en caul配達は厳密な統計量が定めにくいけれどもまれであると考慮されます。 いくつかの推定によると、人工的に膜が破裂していない場合、コール配達はすべての膣配達の1-2％、またはおよそ1の80,000になります。

ほとんどのen caul出生は低重力と時期尚早です。 未熟児は、様々な産後合併症の重要な危険因子である。 これまでの症例報告では、出生時の妊娠期間を超えた適切な母体情報（過去の病歴、過去の外科歴、家族歴、人口統計情報など）が不十分であり、出生時のさらなる危険因子を定式化するために使用することができる。

私たちは、gravida12アフリカ系アメリカ人の女性に23グラムの体重を持つ女性の幼児のen caul配信のケーススタディについて説明します。 脳室内出血および呼吸窮迫のために、幼児は配達の5日後に死亡した。 我々は、既存の症例文献のレビューとen caul出産と産後合併症の管理のための有用な臨床パラメータを提供します。

2. ケースレポート

我々は、妊娠（トップ）の六つの終了の歴史を持つ38歳のgravida12多産アフリカ系アメリカ人女性のケースを報告し、五期合併症のない正常な自 患者は収縮、悪化の下腹部の苦痛の3時間、および嘔吐の3つのエピソードと示されました。 膣出血，膜の自発的破裂，または胎児の動きを否定した。 彼女のボディマス指数（BMI）は31.3であり、彼女のバイタルの残りの部分は正常範囲内であった。 頚部口は5センチメートルに拡張され、100％effaced、ステーションは+3であり、膜は膨らんでおり、提示部は高く触診されていなかった。 出生前の実験室は正常な限界の内にあった。 患者は分娩室に入院し、押し始めた。 分娩への急速な進行のために出生前ステロイド療法は投与されなかった。 患者は、羊膜嚢内に単位として含まれる無傷の胎盤を有する23週で非常に早産の生存可能な女性を送達した”en caul.「羊水嚢はすぐに引き裂かれ、女性の新生児は新生児学者によって抽出され、緊急に評価され、管理されました。 羊水は明らかであり，目に見える異常はなかった。 胎盤を用いた乳児の送達には26分かかった。 新生児のApgarスコアは、それぞれ4、6、および8で1、5、および10分であった。 裂傷や涙は認められず、子宮の眼底はしっかりしていた。 女性の新生児は、極端な未熟児、呼吸窮迫、体温調節、および敗血症の可能性の緊急管理のために、地域の三次ケア病院に空輸を介して転送されました。 女性の幼児は、出生後4日目に悪化し始めた。 高血糖のために挿管し，換気し，インスリン点滴に入れ，低血圧のためにヒドロコルチゾンとドーパミンのストレス用量を与えた。 敗血症の可能性があるために広域抗生物質を投与し，血液培養を行った。 一酸化窒素は、最大設定とインスピレーション酸素の100％画分（Fio2）と肺高血圧のためにこの時点で投与されました;幼児は63％の酸素飽和度を持っていました。 その後，貧血と血小板減少症のために充填赤血球（ＰＲＢＣ）と血小板を輸血した。 緊急頭部超音波検査では，左大脳半球に重度のグレード三脳室内出血を認め，早期グレード四出血を認めた。 生存のための小さな窓とおそらく壊滅的な神経学的欠損により、両親と医師の間の合意の後、ケアは乳児から撤回された。 子供は人生の5日目に死亡したと発音されました。

3. 議論

en caul誕生は非常にまれですが、ここでは、en caul誕生の可能性のある合併症の緊急管理と治療の範囲をカバーする臨床ガイドラインを提供します。 カウル自体は一般的に無害であり、容易に除去されることはよく知られている。

しかし、特に鋭い鉗子やはさみを使用して、膜の急速な破裂が必要な状況が発生した場合は、注意することをお勧めします。 鋭い器械使用は永久的な傷つくことで起因するかもしれません敏感な新生児の皮を突き通すか、または傷つけることができます。 早期の新生児に特に不安定な皮があります、従って取り外しプロセスの間の臨床手際よさは助言されます。 エニグマの大部分は早産の新生児に発生する。 この高リスクのコホートでは、臨床的に保護機能を果たす可能性があります。 早期の腟の非en caul配達との比較分析では、en caul配達の利点は多様である。 第一に、無傷の羊膜は、潜在的な挫傷および強い子宮収縮中の労働および送達外傷の他の例のような機械的力からの保護緩衝剤を提供する。 帝王切開分娩en caulは圧力外傷からそれらを保護する非常に早産の胎児のための有効で、容易な技術であり、またより少ない子宮の傷害で起因します。 他の利点はステロイドのコース、高いコードpH、非常に早産の幼児のためのより高い5分のApgarのスコア、コードの脱出からの保護、および不十分に膨張させた頚部の設定の頭部のわなに掛けることの減らされた危険を完了する機会を含んでいます。

1975年から2018年まで、PubMedを介して、索引語「en caul」、「en caul」、「en caul」、「born in a caul」、英語のみ、および会議抄録を除くen caulの症例文献のレビューを実施しました。

あるケースでは、産後合併症のない17週の生存不可能な胎児から35歳までの膣エンコール出産が文書化されていますが、残念ながら、このケースにはそれ以上の関連する詳細はありませんでした。 別の報告では、未経産女性に22週6日で出産したことが記載されており、乳児は脳室内出血と敗血症のために23時間で死亡した。 第三のケースは、23週と2日で1+2パラ女性に出産を概説し、乳児は肺出血のために19時間で死亡した。 また、23週5日で0+2パラの女性に出産の言及があります; 幼児は彼女の健康に関する利用できるそれ以上の情報無しで生命の104日で排出されました。 1975年の短い症例報告では、34週目にエン-コールが生まれ、病院に向かう途中で25分間カウルに住んでいた後、すぐに蘇生を受けていることが記載されている。 記事が掲載された症例から三年後、en caulであることに関連する合併症は同定されなかった。 最終的なケースは、合併症なしに住んでいた帝王切開を介して生まれた23週の幼児を詳述します。

呼吸困難、敗血症、および出血性合併症は、出生後の一般的な産後の後遺症である。 しかし，これらの症例から，ｅｎｃａｕｌの早産合併症は早産でないｅｎｃａｕｌの合併症と類似していることがわかる。 出生と新生児の生存時間との間のリンクは、現時点ではあまり理解されていません。 未熟児のほかに、これらの公表された症例は他の危険因子について言及していない。 重力は産後の複雑化を用いるenのcaulの生れのための危険率として前に提案されていませんでした。 私たちの知る限りでは、en caul出生の私たちのケースは、報告されている最高のgravida（12）を持っています。 我々は、en caul誕生は期待される生理学的提示と特定の効果なしにランダムに発生するまれな分散である可能性があると結論しています。これは私たちの教育機関にとって貴重な教育事例でした。

我々は、おそらく致命的な脳出血性合併症を除外するために、特に24週間未満の非常に早産en caul出生ケースで即時ヘッド超音波産後を行うために産科医、 Ｅ ｎ ｃａｕｌに関連するコードｐ ｈが高いため，新生児をｃａｕｌに残すことは有益である可能性がある。 但し、指針は新生児がen caulであるかもしれない時間の持続期間で確立されていません;これは新生児によって新生児の場合の基礎で定められるべきで Neonatologist consultation, respiratory intervention, aggressive preterm management, and neonatal intensive care unit (NICU) services should be considered.

Abbreviations

データの可用性

すべてのデータは、要求に応じて利用可能になります。

同意

この症例報告および付随する画像の公開のために、患者から書面によるインフォームドコンセントを得た。

利益相反

著者は、利益相反がないことを宣言します。

著者の貢献

Rohail MalikとAdil Sarfrazは患者データを収集し、原稿を起草しました。 ライハン・ファロキ、ウィリアム・オニエベケ、ジェフリー・ワナーマンはこのデータを解釈し、批判的に原稿を改訂した。 ライハン-ファロキとウィリアム-オニエベケは事件報告書を考案した。 すべての著者は、最終版が公開されることを承認し、作業のすべての側面について責任を負うことに同意します。