要約
クロミフェンによる排卵誘発後の妊娠34週に送達された単子葉性双生児の症例について述べた。 フローサイトメトリーでは血液型キメリズムを示した。 末梢リンパ球および毛根細胞のＤＮＡ多型解析により，キメリズムは血球に限定され，二接合性であった。
はじめに
Souter et al. (2003)は、単色性が必ずしも単接合性を意味するとは限らないことを報告した。 ＩＶＦの産物である単核双子は，不和性，末梢血リンパ球における染色体キメラおよび各双子からの培養皮膚線維芽細胞における正常核型を示した。 我々は、閉じ込められた血液キメリズムと同じ性別であった誘導排卵によって考案された単色二卵性双生児を報告します。
ケースレポート
クエン酸クロミフェンによって考案された27歳のprimigravidaの女性は、帝王切開による妊娠34週で双子の男の子を出産しました。 妊娠12週の超音波検査では、彼女は単核胎盤を持っていたことが示されていました。 双子Aは出生体重2002gの少年であり、双子Bも体重2132gの少年であり、両方の双子は呼吸窮迫症候群のために換気された。 出生時に抗Aおよび-B血清を用いたルーチン血液型タイピングは、双子Aが血液型”AB”であり、双子Bが”B”であったことを示した。 父親は”AO”、母親は”AB”でした。 胎盤の病理学的検査では，単色双生児は一卵性双生児であるべきであるという理解と矛盾する単色双生児胎盤が明らかになった。
材料と方法
双子の単色性と異なる血液型の矛盾を解明するために、両親からの口頭の同意を得て、双子の赤血球のための様々な血液型タイピングは、以下の血液型抗原に対する市販の抗血清で行われた：Rh、MNS、Xg、P、Kell、Lutheran、Duffy、KiddおよびLewis。 赤血球のフローサイトメトリーも生後3ヶ月で行われた。 二接合性を実証するために、リンパ球のＨＬＡクラスｌｌ ＤＲＢ１抗原、およびＳＴＲ系を用いた末梢リンパ球および毛根細胞のＤＮＡ多型（Ｇｅｎｅｐｒｉｎｔ ｆｌｕｏｒｅｓｃｅｎｔ ＳＴＲ ｓｙｓｔｅｍｓ；Ｐｒｏｍｅｇａ Ｃ Ｏ． Ｍａｄｉｓｏｎ，ＷＩ，ＵＳＡ）も分析した。
結果
ABO群を除く血液群は、両方の双子（表I）で同じであったが、抗血清の血液凝集反応であり、少量のキメラ血液群を容易に見逃す可能性があるため、非常に微妙な血液群キメリズムが検出されなかった可能性があった。 フローサイトメトリーは血液型キメラを示し、すなわち、双子AはAB（88％）/B（12％）血液型キメラを有し、双子BはB（99％）/AB（1％）を有していた（表I）。 Ｈｌａタイピングは両双生児で同一であった。 しかし，ＤＮＡ多型解析により，末梢リンパ球と毛根細胞では双子間で異なることが分かった。 これらの五つの異なる遺伝子座のうち、ツインBが持っていた対立遺伝子の二つのマイナーバンドは、ツインAの末梢リンパ球で検出された（表II）。
議論
単色性は、Souter et al. (2003)は、血球キメリズムを有する単核性の性不和な双子を報告した。 NylanderとOsunkoya(1970)は性不和な双子の部分的な単色性胎盤形成を報告したが、彼らの報告では細胞遺伝学的研究が不足しているため、単色性二卵性双生児の存在の可能性はあまり注目されていない。 Souterらによる報告書では。 双子は性別に不一致があり，核型のキメリズムと末梢リンパ球のジェノタイピングを示した。 培養された皮膚線維芽細胞は、双子間で正常な核型および異なるＤＮＡマーカーを示した（Ｓｏｕｔｅｒ ｅ ｔ ａ ｌ．, 2003). 2005年、三浦と新川(2005)は、スーターの症例以外にも、日本の単色二卵性双生児の症例を報告した。 すべての症例は生殖補助技術と関連しており、IVF、排卵誘発および子宮内授精の症例、ICSIの症例であった。 全例とも性別が一致せず，末梢リンパ球に核型のキメリズムを示した。 ある症例では培養皮膚線維芽細胞は正常核型を示し，別の症例ではリンパ球と皮膚に異なる遺伝子型を認めた。 別の症例では、血液型キメリズムのみを調べた。 以前のケースとは異なり、私たちの双子は性別に一致しており、血液型の不一致のために単色性についての疑いが楽しまれました。 フローサイトメトリーと多型の研究では、各双子は赤血球とリンパ球の二つの集団を運ぶことが示された。 血液キメリズムは、単核胎盤で非常に一般的であり、血液幹細胞の相互子宮内輸血を可能にする胎盤吻合によって引き起こされる。 胎児の免疫学的未熟さは、輸血された幹細胞が他方の骨髄で増殖することを可能にし、その結果、１つの個体において２つの血球集団が共存する（ｖａｎ Ｄｉｊｋ ｅ ｔ ａ ｌ．, 1996).
二卵性双生児における単核胎盤形成の説明が推測されている。 NylanderとOsunkoya(1970)は、妊娠初期の絨毛膜の融合とその後の融合絨毛膜の変性の可能性を提案したが、この可能性を実証する報告はなかった。 他の可能性は、移植前の２つの胚盤胞の融合である（Ｓｏｕｔｅｒ ｅ ｔ ａ ｌ．, 2003). この可能性は、2つの胚盤胞の融合が特定の条件下でin vitroで誘導され得ることを示す研究によって支持されている（TarkowskiおよびWojewodzka、1982）。 レッドラインは同誌の同じ号でSouterらとコメントしている。 胚盤胞の融合は、胚盤胞が堅い上皮層の頂端表面に囲まれているため、起こりそうにないと考えられていた。 それにもかかわらず、彼は、2つの前胚盤胞が融合することができる非常に短い期間があるかもしれないと推測した（Redline、2003）が、Souterの場合、卵母細胞は胚盤胞期に培養され、子宮内に移された。 三浦と新川(2005)は、孵化の支援、同時胚移植、胚盤胞期に発達した受精卵母細胞の使用、および細胞表面の性質の変化につながる細胞培養手順は、すべて細胞融合の機会を増加させる可能性があると述べている。別の可能性は双卵胞受精である。
性腺刺激ホルモンを与えられたヒトでは、単一の透明帯に囲まれた二つの卵母細胞を有する双卵胞が報告されている（Papadaki、1978）。 両卵胞中の一方または両方の卵母細胞が受精されることが報告されているが、生存可能な妊娠の確立の報告はない（Zeilmaker et al. ら、１ ９ ８ ３；Ｂｅｎ−Ｒａｆａｅｌ ｅ ｔ ａ ｌ． 1987年;ロン-エルet al. ら、１ ９ ９ ０；Ｓａｆｒａｎ ｅ ｔ ａ ｌ． ら、１ ９ ９ ８；Ｖｉｃｄａｎ ｅ ｔ ａ ｌ．, 1999). 本症例では，人工的な操作をせずにクロミフェンを用いて双子を考案した。 クロミフェンによる高レベルのゴナドトロフィンによって誘導された両卵胞は，二つのはいの類似と血管吻合による単核胎盤形成をもたらし，血液キメリズムをもたらすと考えられる。
根底にあるメカニズムが何であれ、不一致の性別や単色性と相容れないと思われる異なる血液型が存在しない場合、単色二卵性双生児は容易に単色一卵性双生児と誤認される。 単子葉性胎盤は生殖補助双生児では一般的ではないが，生殖補助双生児の単子葉性の決定は慎重に行うべきである。
謝辞
私たちは、有用なコメントのための博士H.Shibaharaと血液型タイピングのためのMs Y.Nakakiに感謝します。Ben-Rafael
,Mastroianni L JrおよびKopf GS(
)体外受精および単一の透明帯に囲まれた二つの個々の卵を含む双卵胞からの単一の卵の切断。
、
-709。
,
-6. Epub2004年12月15日。
産科婦人科
、
-625。/div>
（
）成人ヒト卵巣における双卵胞。
、
-350。
,
-114.Ron-El
、Nachum H、Golan、Herman、Yigal、Caspi E（
）体外受精に関連する双卵性ヒト卵巣卵胞：発生率と結果。
、
-872。
、Reubinoff BE、Porat-Katz、Werner M、Friedler’s and Lewin’s(
)細胞質内精子注入は、受精と双晶透明帯から染色体バランスのとれた胚の開発を可能にします。
,
-2578.
,
-158.
およびWojewodzka M(
)二つの別々の内部細胞塊を有するキメラマウス胚盤胞を得るための方法：予備報告。
、
-221。
,
-268.
, Isik AZ, Dagli HG, Kaba A and Kisnisci H (
) Fertilization and development of a blastocyst-stage embryo after selective intracytoplasmic sperm injection of a mature oocyte from a binovular zona pellucida: a case report.
,
–357.Zeilmaker
,Alberda AT and van Gent I(
)二卵性ヒト卵巣卵胞からの卵母細胞の受精および切断：二卵性双生児およびキメリズムの考えられる原因。
,
-843.
著者ノート
1小児科、2内科、自治医科大学、3311-1薬師寺、栃木県南河内町329-0498、3現在の住所: 小田原市立病院小児科〒250-8558神奈川県小田原市久野46