Abstract

En caul le consegne sono definite come un feto che viene consegnato completamente contenuto all’interno di un sacco amniotico e sono considerate meno comuni di 1 su 80.000 nati vivi. Le nascite vaginali en caul rispetto all’addominale o al cesareo sono il sottotipo più raro. La maggior parte delle nascite en caul sono associate a prematurità e bassa gravida. La combinazione di prematurità, alta gravida, parto vaginale e gravi complicanze postpartum non è stata precedentemente descritta. Segnaliamo una donna con gravida di 12 consegna vaginale una femmina neonato en caul all’età gestazionale estremamente pretermine di 23 settimane. Il neonato successivamente scompensato, ha subito distress respiratorio ed è stato diagnosticato con un’emorragia intraventricolare bilaterale. A causa del deterioramento dello stato, le cure di supporto sono state rimosse e il bambino è stato dichiarato morto 5 giorni dopo il parto.

1. Introduzione

Durante la gravidanza, il feto è racchiuso in un sacco amniotico (noto anche come “amnion” o “caul”). In una consegna normale, il sacco amniotico si rompe e il feto viene consegnato attraverso l’apertura vaginale. Una consegna “caul” si verifica quando un pezzo del sacco amniotico è ancora attaccato al neonato al momento della consegna, di solito attaccato alla testa o al busto . Una consegna “en caul”, che è un sottotipo di consegna caul, si verifica quando l’intero amnion intatto viene consegnato con il neonato all’interno. Addominale (o cesareo) en caul consegne possono essere eseguite intenzionalmente con tecnica chirurgica, mentre vaginale en caul consegne avvengono spontaneamente; come tale, vaginale en caul consegne sono considerati più rari anche se le statistiche esatte sono difficili da determinare. Secondo alcune stime, le consegne di caul sarebbero 1-2%, o approssimativamente 1 in 80.000, di tutte le consegne vaginali se nessuna membrana fosse artificialmente rotta .

La maggior parte delle nascite en caul sono a bassa gravida e premature. La prematurità è un fattore di rischio significativo per varie complicanze postpartum. Le precedenti segnalazioni di casi hanno descritto male informazioni materne pertinenti oltre l’età gestazionale alla nascita (ad esempio, storia medica passata, storia chirurgica passata, storia familiare e informazioni demografiche) che potrebbero essere utilizzate per formulare ulteriori fattori di rischio per la nascita di en caul.

Descriveremo un caso di studio di consegna en caul di un neonato femminile a 23 settimane con un peso di 497 grammi a una femmina afro-americana gravida 12. A causa di emorragia intraventricolare e distress respiratorio, il bambino è morto 5 giorni dopo il parto. Forniamo parametri clinici utili per la gestione delle complicanze del parto e postpartum con una revisione della letteratura dei casi esistenti.

2. Case Report

Riportiamo un caso di una donna afro-americana multipare gravida 12 di 38 anni con una storia di sei terminazioni di gravidanze (IN ALTO), cinque consegne vaginali spontanee normali non complicate (NSVD), fibromi, disturbo da reflusso gastroesofageo (GERD) e obesità presentate a 23 settimane di gestazione per date. Il paziente ha presentato contrazioni, 3 ore di peggioramento del dolore addominale inferiore e tre episodi di vomito. Ha negato sanguinamento vaginale, rottura spontanea delle membrane o movimenti fetali. Il suo indice di massa corporea (BMI) era 31,3; il resto dei suoi segni vitali era entro i limiti normali. L’ostio cervicale era dilatato a 5 centimetri ed era cancellato al 100%, la stazione era +3; le membrane erano sporgenti e la parte presentante era alta e non palpata. I laboratori prenatali erano entro i limiti normali. Il paziente è stato ammesso all’unità di lavoro e consegna e ha iniziato a spingere. La terapia steroidea prenatale non è stata somministrata a causa della rapida progressione verso il parto. Il paziente ha consegnato una femmina vitale estremamente pretermine a 23 settimane con una placenta intatta contenuta all’interno del sacco amniotico come unità “en caul.”Il sacco amniotico è stato immediatamente strappato e un neonato femmina è stato estratto, valutato emergentemente e gestito da un neonatologo. Il liquido amniotico era limpido senza anomalie visibili. La consegna del bambino con placenta ha richiesto 26 minuti. I punteggi Apgar del neonato erano 4, 6 e 8 a 1, 5 e 10 minuti, rispettivamente. Non sono state notate lacerazioni o lacrime e il fondo dell’utero era fermo. La neonata è stata trasferita via ponte aereo in un ospedale di assistenza terziaria regionale per la gestione emergente di prematurità estrema, distress respiratorio, termoregolazione e possibilità di sepsi. La femmina ha iniziato a deteriorarsi al giorno 4 dopo la nascita. È stata intubata, ventilata, posta su una flebo di insulina per iperglicemia e somministrata una dose da stress di idrocortisone e dopamina per ipotensione. Sono stati somministrati antibiotici ad ampio spettro per la probabile sepsi e sono state prelevate emocolture. L’ossido nitrico è stato somministrato a questo punto a causa di ipertensione polmonare con impostazione massima e frazione del 100% di ossigeno ispirato (FiO2); il bambino aveva una saturazione di ossigeno del 63%. Successivamente, è stata trasfusa con globuli rossi (PRBC) e piastrine a causa di anemia e trombocitopenia. Un’ecografia alla testa urgente ha mostrato una grave emorragia intraventricolare di grado tre bilateralmente con un’emorragia precoce di grado quattro nell’emisfero cerebrale sinistro. Con una piccola finestra per la sopravvivenza e probabilmente devastante deficit neurologico, cura è stata ritirata dal bambino dopo l’accordo tra i genitori e medici. Il bambino è stato dichiarato morto al giorno 5 della vita.

3. Discussione

Sebbene le nascite di en caul siano estremamente rare, forniamo qui linee guida cliniche che coprono l’ambito della gestione emergente e il trattamento delle possibili complicanze della nascita di en caul. È noto che il caul stesso è generalmente innocuo e facilmente rimosso.

Tuttavia, se si verifica una situazione in cui è necessaria una rapida rottura delle membrane, in particolare utilizzando pinze o forbici affilate, si consiglia cautela. La strumentazione tagliente può perforare o danneggiare la pelle neonatale delicata, che può provocare lo sfregio permanente. I neonati prematuri hanno una pelle particolarmente labile, quindi si consiglia la destrezza clinica durante il processo di rimozione. La maggior parte delle nascite avviene in neonati prematuri . La somministrazione di It caul può svolgere una funzione clinicamente protettiva in questa coorte ad alto rischio. In un’analisi comparativa con consegne vaginali premature non-en caul, i benefici della consegna en caul sono molteplici. In primo luogo, le membrane amniotiche intatte forniscono un tampone protettivo da forze meccaniche, come potenziali lesioni da ecchimosi e altri esempi di traumi del travaglio e del parto durante forti contrazioni uterine. Il parto cesareo en caul è una tecnica efficace e facile per i feti estremamente pretermine per proteggerli dal trauma della pressione e si traduce anche in meno lesioni uterine . Altri vantaggi includono l’opportunità di completare un ciclo di steroidi, alto pH del cordone, punteggi Apgar 5 minuti più alti per neonati estremamente pretermine, protezione dal prolasso del cordone e diminuzione del rischio di intrappolamento della testa nell’ambito di una cervice insufficientemente dilatata .

Abbiamo condotto una revisione della letteratura dei casi en caul dal 1975 al 2018, tramite PubMed, indicizzando le parole “en caul”, “racchiuso in un sacco amniotico”, “nato in un caul”, solo in inglese, ed escludendo gli abstract delle riunioni.

Un caso documenta la nascita vaginale a 17 settimane di un feto non vitale a un bambino di 35 anni senza complicazioni postpartum; sfortunatamente, il caso non aveva ulteriori dettagli rilevanti . Un altro rapporto descrive una nascita a 22 settimane e 6 giorni a una donna nullipare; il bambino è morto a 23 ore a causa di emorragia intraventricolare e sepsi . Un terzo caso delinea una nascita a 23 settimane e 2 giorni per una donna 1 + 2 para; il bambino è morto a 19 ore a causa di emorragia polmonare . C’è anche menzione di una nascita a 23 settimane e 5 giorni a una donna para 0 + 2; il bambino è stato dimesso a 104 giorni di vita senza ulteriori informazioni disponibili per quanto riguarda la sua salute . Un breve rapporto del 1975 descrive la nascita di en caul a 34 settimane, vivendo nel caul per 25 minuti sulla strada per l’ospedale e poi subendo una rianimazione immediata. Tre anni dopo il caso, quando l’articolo è stato pubblicato, non sono state identificate complicazioni che potrebbero essere collegate all’essere en caul . Un caso finale racconta un bambino di 23 settimane nato con taglio cesareo che ha vissuto senza complicazioni .

L’angoscia respiratoria, la sepsi e le complicazioni emorragiche sono sequele postpartum comuni dopo la nascita di en caul. Da questi casi, tuttavia, si può trarre che le complicanze pretermine di en caul sono simili a quelle di pretermine non-en caul. Il legame tra la nascita di en caul e il tempo di sopravvivenza neonatale è scarsamente compreso al momento attuale. Oltre alla prematurità, questi casi pubblicati non menzionano altri fattori di rischio. La gravidità non è stata precedentemente proposta come fattore di rischio per la nascita en caul con complicanze postpartum. Per quanto ne sappiamo, il nostro caso di nascita di en caul ha la più alta gravida (12) che è stata segnalata; la maggior parte degli altri casi di en caul ha una bassa gravida. Concludiamo che la nascita en caul può essere una presentazione fisiologica attesa e una rara varianza che si verifica casualmente senza particolare effetto.

Questo è stato un caso di insegnamento prezioso per la nostra istituzione. Si consiglia ostetrici, neonatologi, e il lavoro e il personale di consegna per condurre una testa immediata ecografia post-partum in casi di nascita estremamente pretermine en caul soprattutto meno di 24 settimane per escludere complicazioni emorragiche cerebrali eventualmente fatali. Può essere possibilmente utile lasciare il neonato nel caul dovuto il pH più alto del cavo connesso con il caul dell’en . Tuttavia, non sono state stabilite linee guida sulla durata del tempo in cui un neonato può essere en caul; questo dovrebbe essere determinato caso per caso neonato. Neonatologist consultation, respiratory intervention, aggressive preterm management, and neonatal intensive care unit (NICU) services should be considered.

Abbreviations

Disponibilità dei dati

Tutti i dati saranno resi disponibili su richiesta.

Consenso

Il consenso informato scritto è stato ottenuto dal paziente per la pubblicazione di questo rapporto di caso e di eventuali immagini di accompagnamento.

Conflitti di interesse

Gli autori dichiarano di non avere conflitti di interesse.

Contributi degli autori

Rohail Malik e Adil Sarfraz hanno raccolto i dati dei pazienti e redatto il manoscritto. Raihan Faroqui, William Onyebeke e Jeffrey Wanerman interpretarono i dati e revisionarono criticamente il manoscritto. Raihan Faroqui e William Onyebeke idearono la relazione del caso. Tutti gli autori hanno approvato la versione finale da pubblicare e accettano di essere responsabili di tutti gli aspetti del lavoro.